Zespół Tolosy-Hunta (ophthalmoplegia dolorosa - bolesne porażenie gałkoruchowe)
Streszczenie
Definicja: Zespół Tolosy-Hunta to schorzenie charakteryzujące się przeważnie jednostronnym bólem głowy i występującym w jego przebiegu porażeniem nerwów czaszkowych III, IV i/lub VI po tej samej stronie. Rozwój objawów przypisuje się nieswoistemu limfocytarnemu zapaleniu ziarninującemu w obrębie zatoki jamistej, oczodołu i/lub szczeliny oczodołowej górnej.
Epidemiologia: Zespół jest rzadki, w ciągu roku odnotowuje się około 1 nowy przypadek na milion.
Objawy: Jednostronny, świdrujący ból głowy o ostrym lub podostrym początku, porażenie pojedynczych lub kilku mięśni gałki ocznej z (nie)całkowitym jednostronnym ograniczeniem ruchomość gałki ocznej po tej samej stronie i ewentualnie podwójne widzenie (diplopia) będące konsekwencją powyższego.
Badanie fizykalne: W badaniu stwierdza się porażenie nerwów czaszkowych III, IV i/lub VI. Możliwe zaburzenia reakcji źrenic, porażenie nerwu twarzowego i/lub zaburzenia czucia w obrębie twarzy.
Diagnostyka: Rozpoznanie zespołu Tolosa-Hunta jest rozpoznaniem z wykluczenia. Badanie RM, analiza PMR i badanie krwi są niezbędne w diagnostyce różnicowej. W badaniu RM można zobrazować patologiczne zmiany. W przypadku braku odchyleń, należy je powtarzać w regularnych odstępach czasu.
Leczenie: Samoistna remisja często następuje w ciągu kilku tygodni bez leczenia. Leczenie polega na podawaniu glikokortykosteroidów w dużych dawkach. Regularne kontrole obejmujące badanie obrazowe i fizykalne są ważne dla oceny skuteczności leczenia i możliwości wykluczenia innych chorób. Nawroty leczy się większą dawką glikokortykosteroidów, alternatywnie stosuje się azatioprynę lub metotreksat.
Zespół Tolosy-Hunta to przeważnie jednostronny, silny ból głowy w okolicy oczodołu oraz porażenie nerwów czaszkowych III, IV i/lub VI po tej samej stronie.
Zespół ten został po raz pierwszy opisany przez Eduardo Tolosa w 1954 roku.1
Epidemiologia
Zespół jest rzadki.
Zapadalność określa się jako 1 przypadek na milion rocznie.2
Występuje na całym świecie i nie stwierdzono różnic geograficznych.3
Zespół może wystąpić w każdym wieku, rzadziej jednak obserwowany jest u młodych osób.3
Średni wiek w momencie wystąpienia choroby to 41 lat.3
Nerw okoruchowy (nervus oculomotorius, III nerw czaszkowy)
przebieg
Włókna wychodzą z dołu międzykonarowego (fossa interpeduncularis) na przyśrodkowym brzegu konaru mózgu (pedunculus cerebri) w bruździe o takiej samej nazwie (sulcus oculomotorius).
Przebijają od strony bocznej siodło tureckie (sella turcica) i oponę twardą.
Przechodzą przez sklepienie i ścianę boczną zatoki jamistej (sinus cavernosus).
Wchodzą do oczodołu przez szczelinę oczodołową górną.
Zawiera włókna ruchowe i autonomiczne (przywspółczulne).
Gałąź górna unerwia mięsień dźwigacz powieki górnej (m. levator palpebrae superioris) i mięsień prosty górny (m. rectus superior).
Gałąź dolna unerwia mięsień prosty dolny (m. rectus inferior), skośny dolny (m. obliquus inferior) i prosty przyśrodkowy (m. rectus medialis).
Przedzwojowe włókna ruchowe przywspółczulne wychodzą z jądra Edingera-Westphala.
Biegną do zwoju rzęskowego.
Włókna zazwojowe przechodzą przez twardówkę i dostają się do gałki ocznej.
Potencjalnymi czynnikami wyzwalającymi mogą być urazy, guzy lub tętniaki.3
Występuje nieswoiste limfocytarne zapalenie ziarninujące z cechami odkładania się ziarniny w zatoce jamistej, szczelinie oczodołowej górnej i/lub w samym oczodole.
W skład złogów wchodzi materiał ziarnisty, komórki olbrzymie i komórki epitelioidalne.
Zapalenie i ziarnina powodują ucisk, a przez to wtórne uszkodzenie struktur zatoki jamistej, w tym nerwów czaszkowych III, IV i/lub VI , niekiedy również górnych gałęzi nerwu trójdzielnego.
Nie ma doniesień o zajęciu ogólnoustrojowym.
Zespół Tolosy-Hunta może występować jednocześnie z chorobami autoimmunologicznymi i zapaleniami układowymi, takimi jak: toczeń rumieniowaty układowy, ziarniniakowatość Wegenera i sarkoidoza, tym niemniej nie można na razie zakładać jego autoimmunologicznej genezy.
ICD-10
G44 Inne zespoły bólu głowy
G44.1 Naczyniowe bóle głowy niesklasyfikowane gdzie indziej
G44.8 Inne określone zespoły bólu głowy
G50.- Zaburzenia nerwu trójdzielnego [V nerw czaszkowy]
G50.8 Inne zaburzenia nerwu trójdzielnego
H49.- Zez porażenny
H49.0 Porażenie nerwu okoruchowego [III nerw czaszkowy]
Rozpoznanie zespołu Tolosy-Hunta jest rozpoznaniem z wykluczenia.
Rozpoznanie opiera się na wywiadzie, diagnostyce obrazowej i odpowiedzi klinicznej na glikokortykosteroidy. Niemożliwe jest zatem całkowite odróżnienie go od innych chorób.
75% pacjentów z takim wywiadem nie cierpi wyłącznie na zespół Tolosy-Hunta.
Nie ma specyficznych testów diagnostycznych.
Międzynarodowe Towarzystwo Bólu Głowy (International Headache Society) opracowało następujące kryteria kliniczne zespołu Tolosy-Hunta:
Wytyczne: Międzynarodowa Klasyfikacja Bólów Głowy ICHD-34
13.8 Zespół Tolosy-Hunta
A. Jednostronny ból głowy w obrębie oczodołu lub jego okolicy spełniający kryterium C.
B. Spełnione są oba poniższe warunki:
ziarninujące zapalenie zatoki jamistej, górnej szczeliny oczodołu lub oczodołu, potwierdzone badaniem RM lub biopsją
porażenie III, IV i/lub VI nerwu czaszkowego (lub kilku jednocześnie) po tej samej stronie
C. Związek przyczynowy można wykazać w następujący sposób:
Ból głowy jest zlokalizowany po tej samej stronie co ziarninujące zapalenie.
Ból głowy miał miejsce do dwóch tygodni przed lub wraz z wystąpieniem porażenia III, IV i/lub VI nerwu czaszkowego.
D. Nie został opisany trafniej innym rozpoznaniem ICHD-3.
Wielu pacjentów nie wykazuje początkowo żadnych patologicznych zmian w obrazie RM, co oznacza, że nie można w ich przypadku postawić rozpoznania na podstawie kryteriów diagnostycznych.1
Zmiany naczyniowe nie są uwzględnione w kryteriach diagnostycznych, choć mogą pomóc w uprawdopodobnieniu rozpoznania.1
Szybka odpowiedź (w ciągu 2–3 dni) na glikokortykosteroidy (zmniejszenie objawów porażenia i bólu) była w przeszłości częścią kryteriów diagnostycznych i jest nadal wykorzystywana w praktyce do postawienia rozpoznania.1
W trakcie leczenia glikokortykosteroidami, zmiany patologiczne w obrazie RM cofają się w okresie od kilku tygodni do kilku miesięcy.
UWAGA: Cofanie się objawów i zmian w obrazie RM w wyniku zastosowania glikokortykosteroidów możliwe jest również w zakażeniach, sarkoidozie, chłoniakach i zapalaniach naczyń!1
Pacjenci skarżą się na ostre, świdrujące i kłującebóle głowy o dużej intensywności, zlokalizowane w okolicy oczodołu lub zaoczodołowo.
ostry lub podostry początek bólu
możliwe umiejscowienie bólu: okolica czołowa, skroniowa oraz ból jednostronny (hemicrania), uogólniony lub rozlany1
Do momentu pojawienia się porażenia nerwu czaszkowego (jednego lub kilku), ból głowy może utrzymywać się do 30 dni.3
Porażenie nerwów czaszkowych III, VI i VI może występować w wielu różnych kombinacjach i manifestacjach.
Najczęściej zajęty jest nerw okoruchowy (około 80%), następnie n. odwodzący (około 70%) i nerw bloczkowy (około 29%).3
Porażenie wyżej wymienionych nerwów czaszkowych, w zależności od stopnia nasilenia, prowadzi do bardzo różnych manifestacji oftalmoplegii po tej samej stronie.
W przypadku porażenia poszczególnych mięśni gałki ocznej, może pojawić się podwójne widzenie.
Może dojść do zaburzenia czucia w obszarach zaopatrywanych przez pierwszą gałąź (nerw oczny) nerwu trójdzielnego (ok. 30%), rzadko może dojść również do uszkodzenia nerwu twarzowego, nerwu słuchowego oraz 2. i 3. gałęzi nerwu trójdzielnego (nerw szczękowy i żuchwowy).3
Zajęcie układu przywspółczulnego może prowadzić do zaburzeń reakcji źrenic.
W bardzo rzadkich przypadkach może dojść do uszkodzenia nerwu wzrokowego (n. opticus), a następnie do pogorszenia wzroku, które jest nieprzewidywalne i może być trwałe.3
Objawy występują zazwyczaj po jednej stronie.
W niektórych przypadkach opisywano objawy obustronne lub występujące na zmianę.
Postać obustronna występuje u około 5% pacjentów.3
Rzadkie objawy towarzyszące obejmują nudności i wymioty wywoływane bólem.3
Bez leczenia objawy utrzymują się od kilku tygodni do kilku miesięcy; możliwa jest samoistna remisja, ale mogą też występować nawroty.
Po samoistnej remisji mogą utrzymywać się resztkowe deficyty neurologiczne.
Należy zapytać o choroby towarzyszące.
Badanie przedmiotowe
Badanie neurologiczne
bezpośrednia i konsensualna reakcja źrenic, czynność nerwów czaszkowych, siła mięśniowa, odruchy, czucie, próba wodzenia wzrokiem za palcem badającego z pytaniem o objaw podwójnego widzenia
Badanie ma na celu przede wszystkim wykluczenie rozpoznań różnicowych.
liczne przypadki z prawidłowym wynikiem badania RM6
Wyniki badania RM nie są swoiste w zespole Tolosy-Hunta.
Możliwe nieprawidłowości w badaniu RM:
wzmocnienie struktur tkankowych w zatoce jamistej, co może być widoczne także w przypadku zakażenia, stanów zapalnych (np. w sarkoidozie) oraz w nowotworach.1
powiększenie zatoki jamistej
nieprawidłowa wypukłość ścian zatoki jamistej, boczne wybrzuszenie ze słabym odgraniczeniem od opony twardej
Na podstawie tych wyników nie można wykluczyć innych przyczyn bolesnej oftalmoplegii.
W tracie leczenia glikokortykosteroidami, jeśli prawidłowo postawiono rozpoznanie, można w ciągu kilku tygodni lub miesięcy obserwować cechy ustępowania procesu zapalnego w kontrolnych obrazach RM.
Angiografia MR/CT lub cyfrowa angiografia subtrakcyjna (Digital Subtraction Angiography)
U 26,4% pacjentów występują patologie naczyniowe.1
W efekcie stosowania glikokortykosteroidów, dochodzi do ustępowania zwężenia segmentu jamistego tętnicy szyjnej wewnętrznej.
wykrywanie patologii naczyniowych, takich jak przetoka szyjno-jamista, tętniaki, olbrzymiokomórkowe zapalenie tętnic
TK z kontrastem w celu potwierdzenia lub wykluczenia zmian kostnych
Flebografia oczodołu
Może ujawnić niedrożność w zatoce jamistej po tej samej stronie.1
Konsultacja okulistyczna
Badania krwi
w celu wykluczenia innych chorób (w zespole Tolosy-Hunta wynik badań prawidłowy)3-4
Badanie płynu mózgowo-rdzeniowego (PMR)
w celu wykluczenia choroby zapalnej OUN lub chłoniaka
w zespole Tolosy-Hunta wynik prawidłowy
Biopsja
w ostateczności
wykonywana bardzo rzadko
technika wykonania związana z wysokim ryzykiem powikłań
Regularne kontrole przez co najmniej pierwsze dwa lata od pierwszej wizyty1
badanie fizykalne, obrazowe, a także badanie PMR i dalsze badania laboratoryjne
RM, nawet przy początkowo prawidłowym wyniku, ponieważ zmiany patologiczne w tym badaniu mogą pokazać się z opóźnieniem w stosunku do objawów klinicznych.1
w celu potwierdzenia rozpoznania
Wskazania do skierowania do specjalisty
Leczenie prowadzone jest przez lekarza neurologa.
W przypadku podejrzenia zespołu Tolosy-Hunta pacjenta kieruje się do dalszej diagnostyki i wdrożenia leczenia.
Leczenie
Ogólne informacje o leczeniu
Ból zwykle ustępuje w ciągu 48–72 godzin po podaniu glikokortykosteroidów.
Oftalmoplegia utrzymuje się przez wiele dni, tygodni, a nawet miesięcy po rozpoczęciu leczenia.
Zmiany widoczne w RM ustępują w ciągu 2–8 tygodni.6
Po podaniu glikokortykosteroidów należy prowadzić ścisłą obserwację z kontrolą obrazową i kliniczną.
W przypadku błędnie postawionego rozpoznania zespołu Tolosy-Hunta, objawy występują po lub w trakcie leczenia i mogą im towarzyszyć:
Każdy nawrót wymaga przeprowadzenia kompleksowej diagnostyki w celu wykluczenia innych chorób.3
Dalsze postępowanie
Uważna obserwacja kliniczna z badaniami RM w odstępach 1–2 miesięcy w celu oceny skuteczności leczenia glikokortykosteroidami i potwierdzenia rozpoznania lub nieprzeoczenia ewentualnych rozpoznań różnicowych7
The International Classification of Headache SocietyDisorders (Międzynarodowe3rd Towarzystwo Bólu Głowy). Międzynarodowa Klasyfikacja Bólów Głowy, wydanie 3. Stan na rak 2018edition. ichd-3.org
Piśmiennictwo
Dutta P, Anand K. Tolosa-Hunt Syndrome: A Review of Diagnostic Criteria and Unresolved Issues. J Curr Ophthalmol. 2021 Jul 5;33(2):104-111. www.ncbi.nlm.nih.gov
Iaconetta G, Stella L, Esposito M, Cappabianca P. Tolosa-Hunt syndrome extending in the cerebello-pontine angle. Cephalalgia 2005; 25:746. PubMed
International Headache Society. The International Classification of Headache Disorders 3rd Edition. Stand 2018. ichd-3.org
Schuknecht B, Sturm V, Huisman TA, Landau K. Tolosa-Hunt syndrome: MR imaging features in 15 patients with 20 episodes of painful ophthalmoplegia. Eur J Radiol 2009; 69:445. PubMed
Cakirer S. MRI findings in the patients with the presumptive clinical diagnosis of Tolosa-Hunt syndrome. Eur Radiol 2003; 13:17. PubMed
Zurawski J, Akhondi H. Tolosa-Hunt syndrome-a rare cause of headache and ophthalmoplegia. Lancet 2013; 382:912. PubMed
Autorzy
Katarzyna Kosiek, Dr n. med., specjalista medycyny rodzinnej, Poradnia Lekarzy Rodzinnych w Łodzi (recenzent)
Tomasz Tomasik, Dr hab. n. med., Prof. UJ, specjalista medycyny rodzinnej, Uniwersytet Jagielloński Collegium Medicum w Krakowie (redaktor)
Katja Luther, lekarz podstawowej opieki zdrowotnej, Berlin
Definicja: Zespół Tolosy-Hunta to schorzenie charakteryzujące się przeważnie jednostronnym bólem głowy i występującym w jego przebiegu porażeniem nerwów czaszkowych III, IV i/lub VI po tej samej stronie. Rozwój objawów przypisuje się nieswoistemu limfocytarnemu zapaleniu ziarninującemu w obrębie zatoki jamistej, oczodołu i/lub szczeliny oczodołowej górnej.