Rzadkie choroby dziedziczne, które bezpośrednio wpływają na mięśnie poprzecznie prążkowane, a ich głównym objawem jest osłabienie mięśni.
Wprowadzenie
Liczba zidentyfikowanych wad genetycznych prowadzących do miopatii wzrosła w ostatnich latach do ponad 300.
Diagnoza jest często trudna, a pacjenci powinni być kierowani do ośrodka specjalizującego sie w tego typu schorzeniach po postawieniu wstępnej diagnozy.
Nowe techniki molekularne umożliwiają przeprowadzenie szybkiej i precyzyjnej diagnostyki genetycznej.
ICD-10
G71 Pierwotne zaburzenia mięśniowe.
G71.0 Dystrofia mięśniowa.
G71.1 Zaburzenia miotoniczne.
G71.2 Miopatie wrodzone.
G71.3 Miopatia mitochondrialna niesklasyfikowana gdzie indziej.
G71.8 Inne pierwotne zaburzenia mięśni.
G71.9 Pierwotne zaburzenia mięśni, nieokreślone.
Diagnostyka
Wszyscy pacjenci z podejrzeniem dziedzicznych chorób mięśni powinni być skierowani do specjalistycznego ośrodka po wykonaniu wstępnej dostępnej w POZ diagnostyki.
molekularne testy genetyczne (ekspansja powtórzeń CTG na chromosomie 19q13.3 w przypadku dystrofii miotonicznej typu 1 (DM1) lub ekspansja powtórzeń CCTG na chromosomie 3q21.3 w przypadku dystrofii miotonicznej typu 2 (DM2)
ocena czynności pęcherza moczowego (badanie USG z oceną ewentualnego zalegania po mikcji, badanie urodynamiczne)
krótki i długi test wysiłkowy
przy objawach klinicznych hipogonadyzmu oznaczanie stężenia hormonów jako podstawa do ewentualnej terapii zastępczej
tomografia rezonansu magnetycznego mięśni
przeprowadzenie testu sprawności neuropsychologicznej i wykonanie rezonansu magnetycznego mózgu
oznaczanie immunoglobulin w surowicy jako uzupełniającego parametru serologicznego (50% pacjentów ma obniżone stężenie IgG i/lub IgM)
biopsja mięśni w niejasnych przypadkach.
Diagnostyka miotonii kanału chlorkowego i miotonii kanału sodowego
Miotonie kanałów chlorkowych
Obligatoryjne elementy diagnostyki:
badanie fizykalne:
zjawisko rozgrzewki (warm-up phenomenon) polega na zmniejszaniu się miotonii w miarę powtarzania skurczu (np. coraz łatwiej jest choremu wyprostować rękę zaciśniętą w pięść po kilkakrotnym powtórzeniu tego ruchu)1
testy laboratoryjne: CK i transaminazy. CK zwykle nie wzrasta więcej niż 5-krotnie
badanie EMG w celu wykrycia serii wyładowań miotonicznych
krótki i długi test wysiłkowy
molekularna diagnostyka genetyczna na potrzeby diagnostyki różnicowej miotonii kanału sodowego i późniejszego poradnictwa genetycznego.
Fakultatywne elementy diagnostyki:
w niejasnych przypadkach, molekularne wykluczenie genetyczne DM1 i DM2 i w razie potrzeby biopsja mięśni.
Miotonie kanału sodowego — paramiotonia
Obligatoryjne elementy diagnostyki:
badania fizykalne (paradoksalna miotonia, tj. narastająca miotonia podczas powtarzających się ruchów - odwrotność objawu rozgrzewki)
badanie EMG z chłodzeniem kończyny
krótki i długi test wysiłkowy
testy laboratoryjne: CK i transaminazy. CK często wzrasta ponad 2-krotnie
molekularna diagnostyka genetyczna ze względu na zalecenia dotyczące terapii zależnej od mutacji
doradztwo genetyczne.
Fakultatywne elementy diagnostyki:
biopsja mięśnia w niejasnych przypadkach.
Miotonie kanału sodowego wrażliwe na potas
Obligatoryjne elementy diagnostyki:
badanie fizykalne
badanie EMG podczas sztywności mięśni, np. w miotonii fluctuans 20 minut po zaprzestaniu aktywności fizycznej z oznakami serii wyładowań miotonicznych przy prawidłowej temperaturze
molekularna diagnostyka genetyczna i poradnictwo genetyczne.
Fakultatywne elementy diagnostyki:
biopsja mięśni w przypadku niejasnych wyników badań genetycznych
w przesłości wykonywano testy obciążenia potasem, które praktycznie przestały być zalecane w dobie diagnostyki genetycznej.
Diagnostyka dyskaliemicznych porażeń okresowych
Obligatoryjne elementy diagnostyki:
oznaczanie stężenia potasu w surowicy (kilkakrotnie w okresie międzynapadowym i, jeśli to możliwe, podczas napadu porażenia)
EKG spoczynkowe w celu wykluczenia zespołu długiego QT i komorowych zaburzeń rytmu serca
badanie EMG (dowody aktywności miotonicznej przemawiają za hiper- i przeciwko hipokaliemicznej postaci porażenia)
krótki i długi test wysiłkowy
testy laboratoryjne: Oznaczanie CK i transaminaz. Aktywność CK często wzrasta ponad dwukrotnie
molekularna diagnostyka genetyczna w SCN4A i KCNJ2 (diagnostyka różnicowa: hiperkaliemiczne porażenie okresowe w zespole Andersena, patrz niżej). Należy zapewnić poradnictwo genetyczne w celu wyjaśnienia wyników molekularnych badań genetycznych.
Fakultatywne elementy diagnostyki:
holter EKG i próba wysiłkowa EKG w celu wykluczenia skupisk arytmii komorowych
biopsja mięśnia w niejasnych przypadkach.
Wywiad lekarski
Osłabienie mięśni, ból mięśni, sztywność mięśni:
lokalizacja (pomocne może być narysowanie przez pacjenta schematu ciała):
w miopatiach proksymalne segmenty kończyn są zwykle bardziej dotknięte niż dystalne.
zajęte mięśnie lub grupy mięśni
przebieg czasowy (ataki napadowe, powoli postępujące, stałe, zależne od obciążenia)
charakter bólu: ból mięśni, skurcze, pieczenie
czynniki nasilające dolegliwości: np. praca mięśni.
zasadniczo Ponad 10-krotny wzrost wskazuje na pierwotną przyczynę miogenną (w przypadku przyczyny neurogennej często występuje niewielki wzrost CK)
zakres podwyższenia CK różni się znacznie w różnych miopatiach, w niektórych miopatiach wrodzonych może być ono również prawidłowe lub tylko nieznacznie podwyższone.
Nawet w obrębie zdefiniowanej miopatii podwyższenie CK jest bardzo zmienne.
Wykrywanie zaburzeń przewodzenia i arytmii w przebiegu kardiomiopatii.
Diagnostyka specjalistyczna
Molekularne badania genetyczne
Niezbędny element diagnostyki - skierowanie do specjalisty jak najwcześniej w przypadku podejrzenia miopatii.
W przypadku klinicznie charakterystycznego obrazu wystarczający może być badanie jednego genu.
Przy fenotypowo niewyjaśnionych miopatiach, szybkie i opłacalne badanie licznych genów przy użyciu metod o wysokiej przepustowości (sekwencjonowanie nowej generacji, Next Generation Sequencing, NGS).
Niewielka ilość krwi pobranej na EDTA wystarcza do analizy.
W związku z rozwojem badań genetycznych biopsja mięśni często nie jest konieczna.
EMG (elektromiografia)
U wszystkich pacjentów z podejrzeniem miopatii należy przeprowadzić EMG:
różnicowanie procesów neurogennych od miopatycznych
Wyjaśnienie trudnych diagnostycznie przypadków przez kliniki neurologiczne (w tym biopsja mięśnia w razie konieczności). W niektórych przypadkach konieczne może być skierowanie pacjenta do specjalistycznej kliniki już na etapie wstępnego rozpoznania celem wykonania szczegółowych badań trudno dostępnych w warunkach ambulatoryjnych.
Poradnictwo genetyczne z udziałem genetyka.
Diagnostyka różnicowa
Dystrofie mięśniowe
Rodzinne postacie chorób mięśni, które patologiczno-anatomicznie charakteryzują się zwyrodnieniem tkanki mięśniowej i przekształceniem komórek mięśniowych w tłuszcz i tkankę łączną.
Klinicznie charakteryzują się postępującym osłabieniem mięśni.
badania kardiologiczne co pół roku w celu szybkiego wykrycia arytmii serca albo (rzadziej) kardiomiopatii, względnie oceny wskazań do profilaktycznego wszczepienia rozrusznika serca
choroba ośrodkowego układu nerwowego:
upośledzenie funkcji poznawczych
senność w ciągu dnia
polineuropatia obwodowa.
Rozróżnia się:
dystrofię miotoniczną typu I (choroba Curschmanna-Steinerta)
dystrofię miotoniczną typu II (proksymalna miopatia miotoniczna/proximal myotonic myopathy — PROMM).
Podsumowując, dystrofia miotoniczna typu I i II są najczęstszymi chorobami mięśni w wieku dorosłym w Europie.
Chorobowość wynosi 5.5/100.000.
Przebieg dystrofii miotonicznej typu II jest łagodniejszy niż w przypadku typu I.
Początek dystrofii miotonicznej typu I:
objawy mogą wystąpić we wczesnym dzieciństwie
objawy pojawiają się zwykle w wieku 20-30 lat, choć czasem występują dopiero w wieku dojrzałym.
Początek dystrofii miotonicznej typu II:
zazwyczaj pomiędzy 20. i 50. rokiem życia.
Genetyka i diagnostyka dystrofii miotonicznej I
Dziedziczenie autosomalne dominujące.
Lokalizacja genu dystrofii miotonicznej na chromosomie 19.
Podstawą dystrofii miotonicznej typu I jest niestabilna ekspansja tripletu CTG (C = cytozyna, T = tymina, G = guanina) w regionie genu kinazy białkowej dystrofii miotoniczej (gen DMPK) na chromosomie 19q13.
Inne choroby neurodegeneracyjne również wynikają z odpowiednich ekspansji trinukleotydów.4
Zdrowe osoby z 5 do 37 kopiami CTG.
Przy >50 powtórzeniach rozwój dystrofii miotonicznej.
Korelacja między liczbą powtórzeń CTG a ciężkością choroby5:
przy 50–150 powtórzeniach łagodna postać
przy 100–1000 klasyczna dystrofia miotoniczna
przy >1000 powtórzeń ciężka choroba wrodzona (wrodzona dystrofia miotoniczna).
Zasada przewidywania genetycznego:
kolejne pokolenie wykazuje cięższy przebieg kliniczny z wyższą liczbą trinukleotydów.
Diagnoza opiera się na obrazie klinicznym, wynikach EMG oraz diagnozie genetycznej.
Genetyka i diagnostyka dystrofii miotonicznej II (PROMM)
Dziedziczenie autosomalne dominujące.
Defekt zlokalizowany na chromosomie 3.
Również w dystrofii miotonicznej II ekspansja powtórzeń sekwencji zasad:
Jak dotąd brak wyraźnych dowodów na antycypację lub formę wrodzoną.6
Rozpoznanie na podstawie obrazu klinicznego, EMG i diagnostyki genetycznej.
Niedystroficzne miotonie
Definicja:
dziedziczne zaburzenia mięśniowego kanału chlorkowego lub sodowego związane z nadpobudliwością lub zbyt niską pobudliwością mięśniowych błon komórkowych.
Ostrowska M. Miotonia – praktyczna diagnostyka różnicowa www.mp.pl
Tawil R, Figlewicz DA, Griggs RC, Weiffenbach B. Facioscapulohumeral dystrophy: a novel distinct regional myopathy with a novel molecular pathogenesis. Ann Neurol 1998; 43: 279-82. pubmed.ncbi.nlm.nih.gov
Funakoshi M, Goto K, Arahata K. Epilepsy and mental retardation in a subset of early onset 4q35-facioscapulohumeral muscular dystrophy. Neurology 1998; 50: 1791 - 4. PubMed
Cummings CJ, Zoghbi HY. Trinucleotide repeats: mechanisms and pathophysiology. Annu Rev Genomics Hum Genet 2000; 1: 281 - 328. PubMed
Gennarelli M, Novelli G, Bassi FA, Martorell L, Cornet M, Menegazzo E et al. Prediction of myotonic dystrophy clinical severity based on the number of intragenic CTGn trinucleotide repeats. Am J Med Genet 1996; 65: 342-7. pubmed.ncbi.nlm.nih.gov
Meola G, Cardani R. Myotonic Dystrophy Type 2: An Update on Clinical Aspects, Genetic and Pathomolecular Mechanism. J Neuromuscul Dis 2015; 2: S59-S71. doi:10.3233/JND-150088 DOI
Brais B, Bouchard JP, Xie YG, Rochefort DL, Chretien N, Tome FM et al. Short GCG expansions in the PABP2 gene cause oculopharyngeal muscular dystrophy. Nat Genet 1998; 18: 164-7. pubmed.ncbi.nlm.nih.gov
Rzadkie choroby dziedziczne, które bezpośrednio wpływają na mięśnie poprzecznie prążkowane, a ich głównym objawem jest osłabienie mięśni. Liczba zidentyfikowanych wad genetycznych prowadzących do miopatii wzrosła w ostatnich latach do ponad 300.